Ano: 2001 Vol. 67 Ed. 5 - Setembro - Outubro - (21º)
Seção: Relato de Casos
Páginas: 738 a 741
Ameloblastoma de fossa nasal. Revisão bibliográfica e relato de dois casos
Nasal ameloblastoma. Literature review and report of two cases
Autor(es):
Washington L. C. Almeida 1,
Alex C. Costa 2,
Carlos R. T. Góis 2,
Marcelo C. C. Almeida 1,
Milton P. C. Moura 1,
Achiléa A. L. Bittencourt 3
Palavras-chave: ameloblastoma, fossa nasal, sinusite crônica
Keywords: ameloblastoma, nasal cavity, chronic sinusitis
Resumo:
O ameloblastoma é um tumor bastante incomum na cavidade nasal. Surge a partir do epitélio odontogênico, podendo estender-se ao seio maxilar, órbitas e base de crânio. Apresentamos dois casos de ameloblastoma em fossa nasal direita, associados a sintomas nasossinusais e seus principais achados, clínicos e cirúrgicos.
Abstract:
Ameloblastoma is a very unusual tumor in the nasal cavity. It arises from the odontogenic epithelium and extends up to the maxillary sinus, orbits and skull base. We have presented two cases of ameloblastoma, both in the right nasal cavity, associated with nasal and sinusal symptoms, and reported the main surgical and clinical findings.
Introdução
O ameloblastoma é um tumor benigno, que surge do epitélio odontogênico, ocorrendo principalmente no nível da mandíbula2. O primeiro caso comprovado de ameloblastoma data de 1811, relatado por Petrus Koning. A primeira descrição de que esta tumoração seria uma forma especial de cisto maxilo-mandibular foi feita em 1827, por Cuzack. O termo ameloblastoma foi introduzido por Churchill, em 1930, por achar que a formação do esmalte dentário nunca estava presente nessa lesão. Atualmente, várias denominações têm sido propostas, como: adamantinoma, cistoadenoma adamantino, odontoma epitelial, odontoma embrioblástico, epitelioma adamântico e cisto multilobular2.
De modo geral, o ameloblastoma representa aproximadamente 1% dos tumores orais, sendo que em 80% dos casos são mandibulares, com localização predominante no nível do ângulo mandibular, enquanto que os 20% restantes podem ser encontrados no osso maxilar, principalmente no nível dos dentes caninos e molares, podendo estender-se até o seio maxilar, fossas nasais, órbita e base do crânio2,10,14,9.
O tumor pode ocorrer em qualquer idade, havendo casos descritos dos dois meses até os 80 anos, com predomínio na terceira e quarta décadas. Quanto ao sexo, parece haver igual freqüência, embora alguns autores apontem para um predomínio no grupo feminino9,1,5. Em relação à raça, admite-se sua maior detecção em negros2,17,9,8.
O ameloblastoma costuma apresentar crescimento lento e persistente, invadindo a medula óssea com pseudópodes, de modo a permitir sua recorrência após remoção inadequada do tumor9. Seu diagnóstico diferencial deve ser feito com granuloma reparativo de células gigantes, mixoma odontogênico, cisto folicular multilobular e papiloma invertido2,12.
Vários tipos histopatológicos de ameloblastoma são catalogados e incluem a variedade plexiforme, folicular, unicístico, de células basais, de células granulosas, de células claras, acantomatosa, vascular e desmoplástica9,7.
Em seguida, relatamos dois casos de ameloblastoma, cuja tomografia computadorizada dos seios paranasais foi decisiva na determinação da sua origem, extensão e conduta realizada, enquanto que o exame anatomopatológico confirmou o diagnóstico. São discutidos os achados clínicos, radiológicos e cirúrgicos, bem como a intervenção que pode ser realizada em pacientes portadores desta variedade de tumor.
APRESENTAÇÃO DE CASO CLÍNICO
Caso 1
F. M. O., com 51 anos de idade, do sexo masculino, negro, agricultor, procurou o Serviço da Clínica Otorrinos, de Feira de Santana /BA, com quadro de obstrução nasal àdireita há aproximadamente um ano, associada a rinorréia purulenta persistente e cefaléia ipsilateral.
Ao exame otorrinolaringológico, foi evidenciado tumor de superfície irregular, indolor ao toque e não sangrante, preenchendo toda a fossa nasal direita, na qual havia secreção purulenta. Além disto, era perceptível discreto abaulamento do dorso nasal do mesmo lado. A tomografia computadorizada dos seios paranasais revelou lesão expansiva ocupando todo o seio maxilar e células etmoidais direitas, com destruição óssea da parede lateral e trabéculas etmoidais desta fossa nasal (Fotos 1 e 2).
O paciente foi submetido a biópsia prévia da lesão e posterior intervenção cirúrgica por técnica de Degloving. O exame anatomopatológico demonstrou formações constituídas por retículo frouxo de células, com núcleos pequenos e escasso citoplasma, circundado por epitéliocilíndrico estratificado ou pseudo-estratificado. Núcleos de volume uniforme e sem área de mitoses, com diagnóstico definitivo de ameloblastoma (Foto 3).
Caso 2
D. S. S., do sexo feminino, com 61 anos de idade, negra, compareceu à Clínica Otorrinos, de Feira de Santana /BA, com queixa de crises de sangramento nasal à direita há aproximadamente três meses. Relatava ser hipertensa e fazia uso de propranolol e nifedipina. No exame otorrinolaringológico foi observado abaulamento do palato duro à direita e presença de tumoração de aspecto cístico no nível do meato inferior do mesmo lado (Foto 4). A radiografia dos seios paranasais detectou edema de mucosa do seio maxilar direito. Foi então solicitada CT scan da face, que mostrou uma massa ocupando o meato inferior direito e projetando-se no respectivo palato duro (Foto 5).
Foi então realizada remoção cirúrgica através de incisão pós-labial. O tumor era aderente ao palato duro, com sua destruição óssea por compressão, havendo também aderência à mucosa da fossa nasal direita, que foi ressecada parcialmente, deixando semi-desnuda a parede lateral do nariz.
Foi realizado tamponamento nasal, retirado após 48 horas. O exame anatomopatológico classificou o tumor como ameloblastoma variedade acantosa.
Seis meses após o procedimento cirúrgico, a paciente passou a se queixar de abaulamento na região jugal direita. Ao exame físico, observamos pequena tumoração no nível da gengiva direita e fístula oro-antral do mesmo lado. Uma nova CT foi solicitada e então detectamos recidiva do tumor, a esta altura já abaulando o palato direito, sendo então realizada ressecção através de hemimaxilectomia direita com incisão de Weber-Ferguson, seguida de adaptação de prótese maxilar.
Um ano após a última cirurgia, a paciente encontra-se assintomática e sem sinais de recidiva.
Foto 1. Tomografia computadorizada - corte axial (caso 1).
Foto 2. Tomografia computadorizada - corte coronal (caso 1).
Foto 3. Visão microscópica (caso 1).
Foto 4. Visão endoscópica (caso 2).
Foto 5. Tomografia computadorizada - corte coronal (caso 2).
Discussão
É geralmente aceito que somente 20% dos ameloblastomas ocorrem na maxila, embora alguns autores afirmem que essa localização incida em apenas 1% dos casos16.
Uma vez que o ameloblastoma maxilar geralmente apresenta crescimento lento e indolor, devido à falta de uma camada cortical espessa, a existência de absorção óssea e a proximidade do osso maxilar em relação à fossa nasal, nasofaringe, seios paranasais, órbitas e base do crânio, comumente existe um retardo no seu diagnóstico, sendo que a invasão destas estruturas pode servir como evidênciadiagnóstica4. O sintoma mais comum do ameloblastoma maxilar é o abaulamento indolor envolvendo parte da maxila9. Nos nossos dois casos, o que levou os pacientes a procurarem o Serviço de Otorrinolaringologia foram os sintomas nasossinusais. Em relação ao primeiro paciente, as queixas eram compatíveis com sinusite crônica (obstrução nasal e rinorréia de um ano de evolução), sendo que no segundo caso, inicialmente, houve queixa de sangramento nasal. Entretanto, após a cirurgia para remoção de massa cística na fossa nasal direita, houve a recorrência do tumor, que então passou a se manifestar como abaulamento indolor da região jugal homolateral.
Enquanto alguns autores relatam que o ameloblastoma é mais freqüente nas terceira e quarta décadas de vida e seu diagnóstico é firmado em média com 5,8 anos de evolução, em nossos dois casos, a idade dos pacientes era mais avançada (51 e 61 anos), bem como o diagnóstico foi estabelecido mais precocemente, talvez pelo fato de apresentarem sintomatologia nasossinusal, o que não é comum entre esses tumores.
Nos dois casos que relatamos, o estudo da extensão do tumor e sua relação com tecidos normais adjacentes foi feito através da tomografia computadorizada dos seios paranasais em cortes coronais e axiais. Assim como Couto y Arcus e Gutierrez1, pensamos que na atualidade este é o método de eleição para a análise radiográfica em função da sua nitidez. No caso 1, chama-nos a atenção o fato de a lesão ocupar a fossa nasal, seio etmoidal e seio maxilar direitos, sem entretanto comprometer a parede óssea inferior, como seria esperado no ameloblastoma.
Em grande número, opções terapêuticas têm sido propostas no tratamento do ameloblastoma, como: larga excisão, curetagem, enucleação, crioterapia, cauterização, cirurgia a laser, radioterapia e quimioterapia18. Bons resultados têm sido relatados tanto com tratamentos radicais, quanto com métodos mais conservadores, embora enucleação e curetagem sejam tidos como métodos que proporcionam taxas mais altas de recorrência9. Assim, parece-nos que o melhor método para tratamento do ameloblastoma do osso maxilar é a excisão limitada ou ampla do tumor, com uma margem de segurança de 10 a 15 mm9. No caso 1, escolhemos a excisão limitada através da técnica de Degloving, por conta de a lesão estar confinada à fossa nasal e os seios maxilar e etmoidal. Já no caso 2, inicialmente optamos também pela sua excisão limitada, mas fomos obrigados a realizar uma hemi-maxilarectomia 12 meses depois, por conta de recorrência tumoral. Ambos os pacientes estão assintomáticos no momento, sendo que o primeiro vem sendo acompanhado há dois anos; ao passo que a segunda, há aproximadamente um ano. Segundo Olaitan e colaboradores, cerca de 80% das recorrências dão-se nos primeiros cinco anos após a cirurgia, enfatizando a necessidade de um adequado e intensivo follow-up durante este período crítico11.
Agradecimentos
Agradecemos ao Serviço de Anatomopatologia da Dra. Achiléa L. Bittencourt, do Hospital Martagão Gesteira, que gentilmente nos forneceu as fotos das lâminas da peça cirúrgica.
Referências Bibliográficas
1. ADEKEYE, E.O. - Ameloblastoma of the jaws: a survey of 109 Nigerian patients. J. Oral Surg., 38:36-41, 1980.
2. ARCOS, F.C.; GUTIÉRREZ, A.O.L. - Diagnóstico radiológico del ameloblastoma. Rev. Mex. Radiol., 38:143-6, 1984.
3. BATSAKIS, J.G; HICKS, M.J.; FLAITZ, C.M. - Pathology consultation peripheral epithelial odontogenic tumors. Ann Otol. Rhinol. Laryngol., 102:322-4, 1993.
4. CRAWLEY, W.; LEVIN, L.S. - Treatment of the ameloblastoma. Cancer., 42:357-63, 1978.
5. GARDNER, A.F.; APTER, M.B.; AXELROD, J.H. - A Study of Twenty-one instances of ameloblastoma, a turner of odontogenic origin. J. Oral Surg., 21:230-7, 1963.
6. HELTZANU, Y.; MENDELSOHN, D.B.; COREN, M.A. - Computed tomograph of mandibular ameloblastoma. J. Comput. Assist. Tomogr., 8:220-3, 1984.
7. HUGHES, C.A.; WILSON, W.R.; OLDING, M. - Giant ameloblastoma: Report of na extreme case and description of its treatment. Ear Nose Throat J., 78:568-74, 1999.
8. IKEMURA, K.; TASHIRO, H.; FUJINO, H.; OHBU, D.; NAKAJIMA, K. - Ameloblastoma of the mandibule with metastasis of the lungs and lymph nodes. Cancer, 29:930-40, 1974.
9. IORDANIDIS, S.; MAKOS, Ch.; DIMITRAKOPOULOS, J.; KARIKI, H. - Ameloblastoma of the maxilla. Case report. Austral. Dent. J., 44:51-5, 1999.
10. MINAMI, M.; KANEDA, T.; YAMAMOTO, H. et al - Ameloblastoma in the maxillomandibular region. MR imaging. Radiol., 184:389 93, 1992.
11. OLAITAN, A.A. ; AROLE, G.; ADEKEYE, E.O. - Recurrent ameloblastoma of the jaws. A follow-up study. Int. J. Oral Maxillofac Surg., 27:456-60, 1998.
12. PLASCENCIA, M.P.; MENDOZA, A.G.; SOSA, E.V. - Ameloblastoma del maxilar superior. Anales Soc. Mex. Otorrinolaringol., 30(1):19 22, 1985.
13. REDMAN, R.S.; KEEGAN, B.P.; SPECTOR, C.J.; PATTERSON, R.H. - Peripheral ameloblastoma with unusual mitotic activity and conflicting evidence regarding histogenesis. J. Oral Maxillofac. Surg., 52:192-7, 1994
14. ROBINSON, L.; MARTINEZ, M.G. - Unicystic ameloblastoma - a prognostically distinct entity. Cancer, 40:2278-85, 1977.
15. SAMPSON, D.E.; POGREL, M.A. - Management of mandibular ameloblastoma: the clinical basis for a treatment algorithm. J. Oral Maxillofac Surg., 57:1078-9, 1999.
16. SEABAUGH, J.L.; TEMPLER, J.W.; HAVEY, A.; GOODMAN, D. - Ameloblastoma presenting as a nasopharyngeal tumor. Otolaryngol Head Neck Surg., 94:265-7, 1986.
17. SZEWKIS, D.; ASSAEL, A. - Ameloblastoma. Rev. Otorrinolaringol., 42:55-7, 1982.
UEDA, M.; KANEDA, T. - Combined chemotherapy and radiotherapy for advanced maxillary ameloblastoma. A case report. J. Craniomaxillofac Surg., 19:272-4, 1991.
1 Médico Otorrinolaringologista da Clínica Otorrinos.
2 Residente do 3º Ano em Otorrinolaringologia da Clínica Otorrinos.
3 Médica Patologista do Hospital Martagão Gesteira, Salvador /BA.
Trabalho realizado na Clínica Otorrinos, de Feira de Santana /BA
Trabalho apresentado no 34º Congresso Brasileiro de Otorrinolaringologia, realizado de 18 a 22 de novembro de 1998, em Porto Alegre /RS.
Endereço para correspondência: Washington Luís de Cerqueira Almeida - Rua Barão de Cotegipe, 1141 - Centro - 44025-030 Feira de Santana /BA.
Telefone: (0xx75) 623-4455 - Fax: (0xx75) 223-4117 - E-mail: otorrinos@gd.com.br
Artigo recebido em 21 de março de 2001. Artigo aceito em 11 de abril de 2001.