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Artigo publicado no Caderno de Debates da RBORL:

Vol.71 ed.5 de Setembro - Outubro em 2005 (da página 26 à 31)

Autor: Andrei Borin1, Claudia R. Figueiredo2, Oswaldo L.M. Cruz3

Relato de Caso

INTRODUÇÃO

A atresia crônica do seio maxilar (ACM) é caracterizada pela diminuição persistente do volume deste seio da face, associada ao velamento do mesmo e a lateralização de sua parede antral1. É uma das causas de enoftalmia e hipotropia ocular, estando usualmente acompanhada de sintomas crônicos sinusais, como rinorréia purulenta, dor na face em peso, obstrução nasal e cacosmia1. Montgomery (1964) descreve dois casos de atresia maxilar cursando com enoftalmia2. Em seu relato, o autor atribui a fisiopatologia destes casos à presença de mucoceles maxilares, mas destaca a ausência de sintomas sinusais prévios. Posteriormente, novos casos de ACM com enoftalmia, hipotropia ocular e ausência de sintomas sinusais são descritos na literatura, até que Soparkar et al. (1994), realizando uma revisão destes relatos, definiram uma nova entidade nosológica: a Síndrome do Seio Silencioso (SSS)3. Desde então, diversos autores publicam casos desta síndrome até hoje pouco conhecida, sempre em séries pequenas, demonstrando sua baixa prevalência4-10, com aproximadamente 50 casos descritos na literatura mundial8. Até mesmo sua nomenclatura permanece incerta, sendo encontrados variantes como imploding antrum syndrome (IAS) em trabalhos recentes9,11.

Os diagnósticos da ACM e da SSS envolvem critérios clínicos, endoscópicos e tomográficos. Kass et al. (1997)1 definem dois critérios para o diagnóstico da ACM (Quadro 1) e três estágios evolutivos para a entidade (Quadro 2). O diagnóstico de SSS inclui não só o diagnóstico de ACM, mas também a presença de enoftalmia e/ou hipotropia ocular e a ausência de sintomas sinusais. Vander Meer et al. (2001)4 definem 4 critérios para a inclusão de pacientes em seu trabalho sobre SSS (Quadro 3).

O diagnóstico diferencial da SSS deve ser feito com outras causas de enoftalmia e hipotropia ocular, que podem ocorrer por anormalidades estruturais, retração das estruturas orbitárias ou atrofia adiposa3-5,7. O Quadro 4 exemplifica as principais causas de enoftalmia adquirida e demonstra que a avaliação conjunta com outras especialidades é fundamental para seu correto diagnóstico.

A grande maioria dos casos de SSS tem seu atendimento iniciado pelo oftalmologista, já que se apresenta com ausência de sintomas nasossinusais. Em geral, durante a avaliação da enoftalmia, o oftalmologista se depara com os achados tomográficos de um colapso e velamento unilateral isolado do seio maxilar e decorrente "queda" do assoalho da órbita4. E, neste momento, o otorrinolaringologista é acionado.

Apresentamos dois casos clínicos de SSS, incluindo imagens tomográficas e tratamento instituído, e uma revisão dos principais aspectos fisiopatológicos e terapêuticos relatados na literatura mundial.

Caso Clínico 1

AC, masculino, 39 anos, branco.

O paciente procurou inicialmente o atendimento oftalmológico com a queixa de que "seu olho direito estava ficando mais baixo e menor do que o esquerdo" (sic). Negava qualquer outro sintoma e não apresentava outras doenças associadas. Iniciou avaliação pelo oftalmologista que detectou enoftalmia e hipotropia à direita, sem outras alterações de acuidade visual ou de movimentação ocular. Realizadas tomografia computadorizada (TC) e ressonância magnética (RM), sendo então encaminhado ao otorrinolaringologista pelas alterações sinusais encontradas.

O paciente negava qualquer queixa otorrinolaringológica atual ou prévia. Ao exame otorrinolaringológico que incluiu uma nasofibroscopia flexível, não foi evidenciada nenhuma alteração digna de nota. Os exames por imagem evidenciavam uma erosão do assoalho da órbita direita com herniação do conteúdo orbitário para o interior do seio maxilar, juntamente com hipoplasia e velamento deste mesmo seio (Figuras 1 e 2). Foi feito o diagnóstico de SSS e optado pelo tratamento cirúrgico. O paciente foi submetido a uma ampla antrostomia média endoscópica e reconstrução da órbita com polietileno, em um único ato operatório. Evoluiu no pós-operatório sem complicações e se obteve um bom resultado estético e funcional quanto à queixa ocular. Paciente segue assintomático até o momento (24 meses de pós-operatório).

Caso Clínico 2

ACG, feminino, 35 anos, branca.

Paciente procurou inicialmente o oftalmologista com a queixa de três meses de tremor palpebral esquerdo, sendo descartadas alterações oculares aparentes. Um mês depois, referiu discreta dor em face esquerda e constatou-se uma enoftalmia ipsilateral, sem qualquer prejuízo à acuidade visual e movimentos oculares. Como apresentava um antecedente de câncer de tireóide (carcinoma papilífero) procurou cirurgião de cabeça e pescoço que descartou possibilidade de metástase, mas solicitou uma TC, que revelou "sinusopatia com alterações ósseas" (sic). Foi então encaminhada para nosso atendimento onde ao exame otorrinolaringológico, que incluiu uma nasofibroscopia flexível, e não detectamos maiores achados. A TC evidenciava um velamento do seio maxilar esquerdo e erosão do assoalho da órbita e da parede lateral do mesmo seio (Figura 3). Com o diagnóstico de SSS foi submetida à exploração cirúrgica via endoscópica, que evidenciou edema e hiperplasia da mucosa sinusal maxilar esquerda. Após remoção do tecido inflamatório, foi realizado acesso anterior (Caldwell-Luc) para reconstrução do soalho orbitário com cartilagem septal.

Apresentou uma boa evolução inicial, porém após um ano assintomática, começou a apresentar alguns episódios de sinusites agudas. Uma nova TC revelou a obstrução da antrostomia prévia por tecido com densidade de "partes moles". Realizada revisão cirúrgica e ampliação da meatotomia via endoscópica, a paciente vem apresentando bons resultados até o momento (14 meses da última intervenção).

Figura 1. Caso clínico 1, tomografia computadorizada (cortes axial e coronal) demonstrando hipoplasia seio maxilar direito e retração do assoalho orbital


Figura 2. Caso clínico 1, imagens de ressonância magnética (cortes coronal e sargitais) demonstrando retração do assoalho orbitário com "queda" do cone ocular à direita.


Figura 3. Caso clínico 2, imagens tomográficas (cortes coronais) demonstrando hipoplasia maxilar esquerda e reabsorção de suas paredes ósseas.

DISCUSSÃO

A SSS é uma entidade nosológica recente, definida a partir do trabalho de Soparkar et al. (1994)3. Sua denominação continua em discussão, surgindo recentemente os defensores da terminologia IAS9,11. Visto que ainda não ocorreu a padronização da mesma, adotamos neste trabalho a terminologia de SSS, tanto por um reconhecimento histórico aos autores que compilaram os casos desta entidade em 1994 e definiram esta síndrome, quanto por expressar bem as características clínicas da mesma. Porém, concordamos também que a terminologia IAS apresenta vantagens ao expressar características fisiopatológicas desta entidade, como veremos a seguir.

Clinicamente a SSS se caracteriza pela presença de enoftalmia e/ou hipotropia ocular primárias, sem antecedentes de trauma ou cirurgia, ausência de sintomas sinusais e imagem tomográfica compatível com velamento e retração do seio maxilar. Em geral insidiosa e de lenta progressão, leva o paciente a procurar auxílio médico mais por questões estéticas que funcionais. É mais comum após as 4ª e 5ª décadas de vida (30-49 anos de idade), sem preferência por sexo ou lateralidade3,5-8,10,11. Nossos pacientes se enquadram nestes padrões epidemiológicos e clínicos.

Para entendermos a fisiopatologia da SSS, podemos pensar nesta entidade como uma variante da ACM ressaltando, porém, que mesmo a fisiopatologia da ACM também permanece em discussão1,4. Segundo a maioria dos autores, a gênese da ACM se baseia na hipoventilação crônica do seio maxilar, secundária a uma obstrução do óstio de drenagem sinusal, provocando o surgimento de uma pressão negativa intra-sinusal. Este seio, submetido cronicamente a esta situação hipobárica, responderia com osteopenia e remodelação de suas paredes ósseas1,4. Os fatores causadores desta obstrução ostial podem ser os mais diversos: mucosa espessada, concha média lateralizada, parede infundibular hipermóvel, lesões polipóides nasais, mucoceles, células de Haller, alterações no desenvolvimento anatômico do próprio seio maxilar, etc.1,4. Processos inflamatórios gerando osteopenia, como nas sinusites crônicas, e a presença de lesões erosivas, como mucoceles, também podem estar envolvidos na gênese da ACM1,3,4.

A fisiopatologia da SSS permanece ainda mais obscura1,3,5. Nesta, o papel da oclusão ostial gerando uma pressão negativa intrasinusal, parece ser também a mais aceita3-6,9,10,12, semelhante ao processo que ocorre na ACM. Porém, acredita-se que esta alteração na ventilação do seio maxilar ocorreria durante as primeiras duas décadas de vida, fase em que o seio maxilar se desenvolve mais acentuadamente1,3. Assim, a SSS permaneceria quiescente da 2a década até a 4ª e 5a décadas de vida, só acarretando enoftalmia e/ou hipotropia ocular nesta fase tardia. Os autores que usavam a terminologia IAS9,11 defendem a adoção da mesma por caracterizar melhor este possível mecanismo, em que um evento pregresso (até a 2ª década de vida), provocaria uma alteração estrutural da parede antral sinusal, que só se manifestaria clinicamente anos depois. Poderiam constituir fatores de obstrução ostial na SSS a presença de concha média lateralizada, desvios septais, pólipos nasais, cistos de retenção, mucosas espessadas ou mesmo um evento agudo infeccioso pregresso. Já a participação de processos com atividades inflamatória e infecciosa no momento da apresentação clínica da SSS, parecem não ter grande importância3,4,7,11-13. Isto porque o exame histopatológico da mucosa dos pacientes com SSS revela apenas discreto infiltrado inflamatório e as culturas se mostram negativas3,4,11.

Procurando esclarecer a possível fisiopatologia da SSS, ressaltamos dois trabalhos da literatura. Experimentalmente, Scharf et al. (1995)14 realizaram a medida pressórica encontrada em seios maxilares de coelhos manipulados experimentalmente. Demonstraram que a oclusão do óstio de drenagem sinusal acarreta o surgimento de uma condição hipobárica no interior do mesmo. Já Rose et al. (2003)9 realizaram uma comparação clínica e radiológica entre pacientes que cursaram com enoftalmia após descompressão orbitária e pacientes com SSS. Em seu grupo de pacientes cirúrgicos, os autores detectaram a enoftalmia de 3 a 6 meses após a descompressão orbitária inicial e responsabilizaram a obstrução do complexo ostiomeatal pela gordura orbitária, na sua gênese. Este fato ficou evidenciado na avaliação tomográfica onde encontraram o desabamento da gordura orbital preenchendo o meato médio. A cirurgia endoscópica de desbloqueio meatal foi efetiva no controle da progressão da enoftalmia. Interessantemente, também descreveram aspectos tomográficos bastante semelhantes à SSS em relação aos achados relacionados ao seio maxilar, com a retração e até absorção óssea de suas paredes. Assim, clinicamente, parece possível que o bloqueio da ventilação e da drenagem do seio maxilar possam levar a uma retração e remodelação de suas paredes ósseas, com respectiva enoftalmia. O que permanece obscuro é qual seria o fator desencadeante inicial da SSS, porque a mesma só se manifestaria décadas após este evento e ainda com ausência de outros sintomas sinusais.

Tomograficamente, a SSS é caracterizada por um velamento maxilar unilateral e afilamento e/ou absorção óssea de suas paredes. O teto do seio maxilar em geral perde sua convexidade superior proporcionando a queda do assoalho orbital unilateral, com ou sem defeitos ósseos3,5,7,11,12. As paredes medial e póstero-lateral também podem ser remodeladas, bem como o encontro concomitante de alterações anatômicas da concha média (paradoxal, bulosa,etc.), septo nasal (desvios), etc.11. Corroborando as hipóteses fisiopatológicas discutidas anteriormente, as paredes ósseas do seio maxilar aparecem comumente afiladas e até descalcificadas (reabsorvidas) e não-espessadas e escleróticas, como se apresentam freqüentemente as imagens tomográficas em casos de sinusites crônicas11,13. Isto novamente ressalta a provável baixa participação de processos infecciosos e inflamatórios na SSS. Nossos pacientes apresentaram imagens radiológicas compatíveis com estes relatos, como já descritas anteriormente nos relatos de caso.

A terapêutica da SSS é primariamente cirúrgica e a maioria dos autores defende a abordagem em um único tempo do seio maxilar e do assoalho da órbita. Quanto à abordagem sinusal, até 1993 a maioria dos relatos indicava uma abordagem sinusal pela técnica de Caldwell-Luc2,4. Blackwell et al.(1993) descreveram o sucesso da abordagem endoscópica sobre o seio maxilar através da antrostomia média com alargamento do óstio principal12. Constitui desde então a abordagem sinusal preferencial4-6,8,11. Classicamente, associada ao tratamento sinusal realiza-se a reconstrução do assoalho orbitário por diferentes técnicas e utilizando-se diferentes materiais homólogos e/ou sintéticos biointegráveis4-9,11. O paciente do caso 1 submeteu-se a uma ampla antrostomia média endoscópica com reconstrução da órbita com polietileno, em um único ato operatório. Evoluiu no pós-operatório sem complicações e obteve um bom resultado estético e funcional. Variantes na terapêutica cirúrgica vêm sendo descritas ultimamente. Alguns autores defendem que a abordagem sinusal isolada, sem a reconstrução do assoalho orbitário, tem se mostrado suficiente não só para estabilizar a enoftalmia, como também para revertê-la, pelo menos parcialmente7,8,15. Assim, poderíamos evitar uma intervenção cirúrgica orbitária concomitante e reavaliar sua necessidade estética e funcional após 6 meses da abordagem sinusal, segundo estes autores. Outra variante encontrada na literatura é a realização de uma abordagem por Caldwell-Luc do seio maxilar, realização de ampla antrostomia e tamponamento sinusal com gaze embebida em antibiótico por 3 semanas, evitando com isso a necessidade de reconstrução orbitária na maioria dos casos9.

No paciente do caso 2 foi realizada a abordagem sinusal pela técnica de Caldwell-Luc para a reconstrução do assoalho orbitário com cartilagem septal. Com um ano após a cirurgia a paciente passou a apresentar sinusites recorrentes por obstrução da antrostomia média. Após uma ampliação cirúrgica da antrostomia média via endoscópica, a paciente passou a apresentar bons resultados nestes 14 meses de seguimento.

COMENTÁRIOS FINAIS

A SSS ou IAS, entidade nosológica descrita recentemente, é caracterizada clinicamente por enoftalmia e/ou hipotropia ocular, ausência de sintomas nasossinusais e imagens radiológicas de atresia e/ou hipoplasia do seio maxilar com desabamento do assoalho orbital. Acomete preferencialmente pacientes entre as 4ª e 5ª décadas de vida, e sua fisiopatologia permanece ainda, em grande parte, obscura. O seu tratamento é essencialmente cirúrgico, com a abordagem sinusal preferencial - endoscópica, Caldwell-Luc ou combinadas - ainda em discussão.

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1 Mestre em Otorrinolaringologia pela UNIFESP / EPM.
2 Doutora em Medicina pela UNIFESP / EPM.
3 Professor Livre Docente do Departamento de Otorrinolaringologia da UNIFESP-EPM.
Universidade Federal de São Paulo - Escola Paulista de Medicina
Departamento de Otorrinolaringologia.
Endereço para correspondência: Andrei Borin - Rua Loefgreen, 1587 ap. 152 São Paulo SP 04040-032.
Cel: (0xx11) 9910-3944 - E-mail: andreiborin@hotmail.com
Artigo recebido em 13 de abril de 2004. Artigo aceito em 05 de maio de 2005.

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