INTRODUÇÃO

O ventrículo laríngeo é uma fossa fusiforme limitada, inferiormente, pela prega vocal verdadeira; e, superiormente, pela falsa prega vocal. Sua porção anterior do teto termina em uma bolsa chamada Báculo laríngeo8. O sáculo sobe verticalmente entre a falsa prega vocal, a base da epiglote e a superfície interna da cartilagem tireóide, e contém glândulas mucosas com a função de lubrificar a superfície das pregas vocais8.

Cisto sacular de laringe (CSL) é uma rara anomalia de laringe11, 15. A maior casuística na literatura é de 20 casos num período de 15 anos. O CSL é definido como uma dilatação do Báculo preenchida por fluido (muco) e sem comunicação cola o lúmen da laringe15, 5, localizado na submucosa e revestido por membrana mucosa normal4.

Abercrombie, em 1881, ao descrever ó caso de um recém-nascido, foi o primeiro a usar o termo cisto congênito de laringe¹. Outros termos já foram usados para descrever o mesmo tipo de lesão, como mucocele laríngea e mucocele sacular8. Mais tarde, com a uniformização da nomenclatura, esses termos foram substituídos por cisto sacular de laringe5.

De Santo e colaboradores, em 1970, propuseram uma classificação de cistos de laringe baseada na localização, tamanho, conteúdo e relação com à mucosa laríngea4. Essa classificação foi largamente aceita e mostrou-se de grande utilidade para a definição da conduta frente a CSL. Mais recentemente, em 1988, Ramesar e colaboradores propuseram uma classificação baseada na histologia dos cistos de laringe¹², a qual não obteve aceitação pelo seu caráter retrospectivo e de pouca utilidade quanto à conduta, permanecendo a classificação de De Santo e colaboradores.

Quanto à localização, os CSL são classificados em lateral e anterior. O cisto sacular lateral tem sua origem no orifício não patente do sáculo e estende-se póstero-superiormente em direção à falsa prega vocal e à prega aritenoepiglótica8, 5, 14, 7. O cisto sacular anterior também tem sua origem no orifício não patente do sáculo, mas estende-se medial e posteriormente, protuindo-se no lúmen da laringe entre as pregas vocais verdadeira e falsa8, 5, 14, 7.

Com relação à patogênese, os CSL podem ser congênitos ou adquiridos. Os congênitos ocorrem devido à atresia do orifício do sáculo14, 6. Os adquiridos surgem devido à obstrução do orifício do sáculo por trauma, neoplasia, inflamação14 ou fibrose8. Portanto, baseado nesta classificação, o diagnóstico de CSL numa criança sugere CSL congênito8, e a apresentação num adulto leva à hipótese de CSL adquirido. Entretanto, deve-se ressaltar que uma inclusão sacular inativa pode ser responsável pela manifestação de CSL em qualquer idade14.

Laringocele representa o principal diagnóstico diferencial de CSL; porém, ambos constituem uma dilatação anormal do sáculo laríngeo. Entretanto, a laringocele apresenta comunicação com o lúmen laríngeo e contém ar no seu interior8, 14, 13, devendo apresentar sintomas8, 13, 3.

OBJETVO

Os autores têm como objetivo descrever um caso de cisto sacular extenso com a finalidade de enfatizar o modo de apresentação, diagnóstico e conduta frente a esta rara anomalia de laringe, de grande interesse para otorrinolaringologistas, cirurgiões de cabeça e pescoço e endoscopistas, propondo uma abordagem via externa lateral.

APRESENTAÇÃO DO CASO CLÍNICO

Paciente V. M. B., com nove anos de idade, do sexo feminino, de cor branca, foi trazido ao Serviço de Otorrinolaringologia (ORO do Hospital de Clínicas - Universidade Federal -do Paraná (HC - UFPR) em 1987, com queixa de dispnéia. A paciente tinha história, desde o nascimento, de dispnéia aos esforços, ronco e sialorréia noturnos, choro abafado - e disfonia tipo rouquidão. Apresentou história pregressa de pneumonia de repetição e adenoamigdalectomia aos seis anos de idade, quando foi diagnosticada uma lesão em laringe. Ao exame físico, observou-se peito de pombo; e, na época, não apresentou tiragem, estridor respiratório ou abaulamento cervical à manobra de Valsalva.

À laringoscopia indireta, foi observado aumento de volume de hemilaringe esquerda com diminuição da fenda glótica. Na tomografia de laringe, foi encontrada área hiperdensa em região paralaríngea esquerda, deslocando e comprimindo esta região e os seios piriformes, com extensão superior até o osso hióide; e posterior, até a cartilagem tireóide.

Com base nos achados clínicos, endoscópicos e de imagem, foi diagnosticado cisto sacular lateral de laringe. Procedeu-se à aspiração do cisto e obteve-se material achocholatado, com desenvolvimento moderado de estreptococos do grupo viridans na cultura. Houve melhora dos sintomas por curto tempo, e a paciente necessitou de duas novas aspirações do CSL, devido à recidiva de acúmulo de secreção.

Em 11/1/90 a paciente foi admitida no Serviço de Emergência da ORL HC - UFPR com quadro de obstrução de vias aéreas superiores, apresentando tiragem, estridor inspiratório, cianose central e tosse seca. Foi necessário realizar traqueostomia, permanecendo com a cânula por curto período, pois o cisto teve ruptura espontânea. A paciente retorna em 1998, sintomática. A videolaringoscopia direta demonstrou recidiva da lesão e a tomografia computadorizada evidenciou um cisto sacular lateral de laringe à esquerda (Figura 1). Em 31/3/98 foi realizada exérese do CSL via externa, com cervicotomia lateral esquerda.





Descrição da cirurgia

A cirurgia foi realizada sob anestesia geral com intubação oro-traqueal. A paciente foi colocada em decúbito dorsal, com um coxim transverso sob os ombros; e a cabeça, rodada para o lado oposto a ser operado (Figura 2). Realizou-se uma incisão horizontal seguindo a prega de pele da borda anterior do músculo esternocléidomastóideo esquerdo até a linha média. Depois, fez-se o levantamento do retalho subplatismal e rebateu-se lateralmente o músculo esternocleidomastóideo esquerdo. Procedeu-se à secção do músculo tireo-hióideo esquerdo. A membrana tireo-hióidea foi exposta e incisada, tomando-se cuidado para não lesar o nervo laríngeo superior, principalmente seu ramo interno (Figura 3). A seguir, procedeu-se à incisão na asa da cartilagem tireóidea a aproximadamente 2 mm da margem superior, visando sua reflexão e exposição do espaço paraglótico (Figura 4). Efetuou-se o descolamento do cisto, sendo que, na- região de cartilagem tireóide, o pericôndrio interno foi seccionado ao longo da borda e removido com o cisto. Completou-se o descolamento no espaço paraglótico até a comunicação com o ventrículo, após abertura e descompressão do cisto, para facilitar a dissecção na sua base (Figura 5). A abertura do ventrículo foi cuidadosamente suturada, realizou-se o reposicionamento da asa da cartilagem tireóide e músculos ao osso hióide (Figura 6). Como finalização da cirurgia, foi colocado dreno de Penrose, realizadas sutura reaproximando músculos e sutura de pele. Realizou-se traqueostomia antes da desentubação.





O laudo anátomo-patológico da peça cirúrgica mostrou na macroscopia segmento tecidual amarelado, medindo 6x2, 5x0, 3 cm, acastanhado, elástico. Na microscopia, foram observados cortes de cisto internamente revestido por epitélio tipo respiratório, com áreas de erosão, e no cório se identificaram tecido de granulação, focos de edema, infiltrado inflamatório monomorfonuclear e um agregado linfóide.

Foi confirmado o diagnóstico de cisto sacular, e a paciente permaneceu com a cânula traqueal por 10 dias; e, após videolaringoscopia, evidenciou-se laringe normal. A paciente permaneceu assintomática, com função normal de prega vocal esquerda e voz normal, apresentando tomografia computadorizada de controle normal (Figura 7).

DISCUSSÃO

Cisto sacular lateral de laringe e laringocele interna podem ter a mesma apresentação clínica, representando um espectro de alterações do Báculo alargado³. Podem apresentar manifestação ao nascimento ou em qualquer idade, com uma variedade de sintomas.

Dispnéia é o sintoma mais comum, e geralmente está associada com estridor inspiratório, principalmente em crianças15, 9, 7. Outros sintomas presentes são choro abafado ou inaudível, disfagia e rouquidão15, 7. Adultos usualmente apresentam-se com disfonia10. Geralmente, os sintomas do CSL são persistentes pela inexistência de comunicação com o lúmen laríngeo, podendo haver necessidade de traqueostomia no caso de obstrução de vias aéreas superiores15.





Para a diferenciação entre laringocele e CSL utilizam-se a presença de ar ou fluido no interior do cisto e a presença ou não de comunicação com o lúmen da laringe. Entretanto, quando uma dilatação sacular preenchida por fluido esvazia-se ou se enche de ar, durante o esforço de tosse ou durante a fala, é classificada como laringocele, porque existe um orifício sacular patente de forma intermitente8, 2. Assim, a laringocele pode transformar-se num cisto sacular, dependendo da permeabilidade do orifício sacular (a diferenciação entre uma entidade e outra não é adotada pela maioria dos autores, devido ao fato de o tratamento ser semelhante), sendo que, os sintomas da laringocele podem ser intermitentes devido à comunicação com o lúmen laríngeo.

O diagnóstico e a classificação dos CSL são obtidos através de anamnese, exame otorrinolaringológico, laringoscopia11, 15, 7 e exames de imagem (raio-X 15 e tomografia15, 7).

Quanto à associação de CSL com neoplasia maligna, a literatura apresenta alguns casos descritos6 porém, a incidência desta associação contrasta com a bem documentada associação de carcinoma de laringe e laringocele14. Portanto, sempre deve-se excluir a presença de neoplasia de laringe em pacientes adultos com laringocele e/ou CSLS8, 14, 6. Também existe descrita associação de cistoadenoma de laringe em 35% dos CSL4.

Quanto ao diagnóstico diferencial, sabe-se que a laringopiocele pode originar-se da infecção de um CSL, laringocele, sáculo alargado ou do próprio sáculo, onde o orifício sacular tornou-se ocluído pelo processo infeccioso³, nesta situação as estruturas (sáculo, CSL e laringocele) tornam-se indistingüíveis entre si8. Outro importante diagnóstico diferencial se faz com relação ao cisto ductal ou cisto de retenção, que é uma anomalia comum e cerca de três vezes mais freqüente que o CSL; aqueles podem ocorrer em qualquer localização na laringe e originam-se da retenção de muco nos ductos das glândulas submucosas, constituindo-se em ductos dilatados e não em- glândulas distendidas8, 4.

Quanto à conduta do CSL, não existe consenso na literatura, sendo possíveis várias abordagens terapêuticas: observação, aspiração por agulha, marsupialização, exérese via endoscópica, laringofissura, exérese via externa com cervicotomia lateral.

O CSL assintomático pode ser observado periodicamente, visando detectar alterações de tamanho e rastreamento de câncer laríngeo associado7.

A conduta frente à CSL em criança, segundo Holinger e colaboradores e Pak e colaboradores, deve ser a aspiração por agulha como tratamento inicial8, 11. No caso de recorrência, é realizada nova aspiração. Na persistência da recorrência, opta,é pela remoção da mucosa redundante através de biópsia excisional com pinça saca-bocado, com a possível necessidade de traqueostomia temporária. Segundo esses autores, o acesso externo deve ser evitado em crianças. Entretanto, atualmente questiona-se o alto índice de recorrência após aspiração10, 12, e alguns autores defendem cervicotomia precoce neste caso². Outros autores apóiam a realização de cervicotomia no caso de cistos saculares grandes e recorrentes³. Contudo, deve se ressaltar a utilidade da aspiração prévia a outros procedimentos visando diminuir o tamanho do CSL e facilitando o acesso cirúrgico 9.

Com relação ao tratamento do CSL em adultos, o tratamento clássico por Holinger e colaboradores sistematiza a conduta segundo o tipo, localização, tamanho, recorrência e associação com câncer de laringe8. Para cisto sacular anterior, utilizam biópsia excisional no momento do diagnóstico, através da laringoscopia direta. Para cisto sacular lateral e pequeno, preconizam a aspiração por agulha para confirmar o diagnóstico e biópsia a seguir, sendo comum a recorrência. Se o CSL for extenso ou recorrente, estes e outros autores defendem a exérese via externa com cervicotomia lateral8, 11, 15 ou laringofissura e traqueostomia, tendo esta o inconveniente de seccionar a comissura anterior. Com relação a CSL em adultos, tanto para cistos pequenos quanto para cistos grandes e recorrentes, bons resultados foram obtidos por Hogikyan e colaboradores através da exérese endoscópica com laser de CO2 7 e por Pak e colaboradores através de marsupialização¹¹. Os cistos saculares laterais recorrentes ou extensos podem ser removidos com relativa segurança, através de acesso externo via cervicotomia lateral, com ou sem a necessidade de traqueostomia prévia.

Na suspeita de câncer laríngeo associado, o melhor exame de imagem é a tomografia computadorizada, sendo indicado biópsia incisional para confirmação e conduta própria para neoplasia de laringe.

CONCLUSÃO

O CSL é uma patologia infreqüente; 'porém, de real interesse para otorrinolaringologistas, cirurgiões de cabeça e pescoço e endoscopistas. Frente ao diagnóstico de CSL, quatro aspectos devem ser observados para sucesso terapêutico: 1) avaliação da extensão do CSL através de tomografia, devido à influência na escolha da técnica e via de acesso; 2) escolha da técnica cirúrgica ideal, de acordo com as características do cisto e experiência do cirurgião, visando ausência de recorrência e, se possível, evitando traqueostomia; 3) análise anátomo-patológica do cisto, com o objetivo de descartar a associação com câncer de laringe, porque a conduta é específica; 4) evitar seqüelas, preservando a voz, vias aéreas, deglutição e reduzindo a morbidade. Este caso sugere que os CSL laterais ou extensos, que não respondem ao tratamento endoscópico, podem ser tratados seguramente, via externa, ajudando a abreviar o curso clínico e a evitar complicações adicionais.

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*Professor Adjunto da Disciplina de Otorrinolaringologia do Hospital de Clínicas da UFPR - Universidade Federal do Paraná.
** Médica Residente do Serviço de Otorrinolaringologia e Oftalmologia do Hospital de Clínicas da UFPR.
*** Acadêmica Interna de Medicina do 6° Ano da UFPR.
**** Acadêmico Interno de Medicina do 6° Ano da PUC - Pontifícia Universidade Católica.

Departamento de Otorrinolaringologia e Oftalmologia do Hospital de Clínicas da Universidade Federal do Paraná.

Endereço para correspondência: Dr. João J. Maniglia - Departamento de Otorrinolaringologia e oftalmologia da UFPR-Hospital de Clínicas - Rua General Carneiro, 181 - Anexo B - 6° Andar - Centro - 80060-150 Curitiba /PR - Telefone e FAX: (Oxx41) 360-1800 - Ramal 291.

Artigo recebido em 10 de novembro de 1998. Artigo aceito em 31 de maio de 1999.