Versão Inglês

Ano:  1933  Vol. 1   Ed. 1  - Janeiro - Fevereiro - (2º)

Seção: Trabalhos Originais

Páginas: 03 a 11

SOBRE UM CASO DE ADAMANTINOMA CISTICO GIGANTE DO MAXILAR SUPERIOR (*)

Autor(es): Drs. HOMERO CORDEIRO
JOSÉ JULIO CANSANÇÃO

Da clinica oto-rino-laringologica do Hospital Humberto 1. º

O caso que vamos apresentar, um adamantinoma cístico gigante do maxilar superior, ocorrido no nosso serviço hospitalar, salienta-se pela sua raridade, não só do ponto de vista, etiológico do tumor, como também pela sua localização.

Na literatura mundial, como adiante veremos, assinalam-se apenas 27 casos idênticos. Na literatura nacional, devido talvez ás deficiências de elementos informativos, não encontramos nenhum caso publicado.

Antes de entrarmos em considerações gerais, relatemos o nosso caso clinico:

G. B, italiano, 39 anos, solteiro residente em Ribeirão Preto. Internou-se a 28 de Março de 1932, na clinica oto-rino-laringologica do Hospital Humberto L o.

Antecedentes familiares e pessoais sem importância.

Historia clinica: Narrou-nos que, ha 18 anos, notou pela primeira vez urna pequena tumefação, localizada na fossa canina esquerda. Submetido a uma punção, na qual foi extraído um liquido seroso, desapareceu momentaneamente a tumefação, para reaparecer um mês após. Nova punção, novo desaparecimento e nova recidiva, e assim se repetiu durante um ano. Duvidando da eficiência desse tratamento, internou-se na Santa Casa de Misericórdia de Ribeirão Preto, onde foi operado ha 17 anos. O cirurgião acreditando, talvez, tratar-se de um tumor cístico paradentrio incisou a tumefação pelo sulco gengivo-labial, curetando-a, drenando-a e extraindo concomitantemente os dentes canino e 1.o pré-molar. Uma fistula, por onde se fazia diariamente lavagem, permaneceu aberta durante mais ou menos um mês, e dava saída a um (liquido sero-purulento. Fechada a fistula, a tumefação, quase desaparecida, ficou estacionaria durante 7 meses, sem apresentar o mínimo disturbio. Mas decorrido esse período confortador para o doente, o tumor começou progressivamente a aumentar de volume, acarretando dificuldades respiratória na narina esquerda, sensação de peso, de calor e dores de cabeça, distúrbios estes que se acentuavam gradativamente com o crescimento da massa tumoral. Alarmado, novamente procurou o médico, sendo submetido dai em diante a punções sucessivas, entremeadas de períodos de calma (3, 4, a 5 meses).

Essas alternativas prosseguiram durante 17 anos, até que, de alguns meses para cá, o tumor começou a crescer em maiores proporções, projetando a parede nasal externa do lado esquerdo contra o septo, de tal forma, que impedia completamente a respiração desse lado e desviava o nariz para fora da linha mediana. Ao mesmo tempo desenvolvia-se um núcleo tumoral, ao lado esquerdo da pirâmide nasal, próximo ao angulo interno da órbita.

Vendo que seu estado, ao invés de melhorar, ia-se agravando com o correr do tempo, e também aconselhado pelos clínicos locais, resolveu o paciente procurar uma clinica especializada em S. Paulo, para ser operado.

Exame físico: Estado geral: individuo de cor branca, robusto sem enfartamento ganglionar e em condições gerais excelentes.

Inspeção local: A hemi-face esquerda acha-se sensivelmente desfigurada pela presença de um grande tumor bilobulado, que nela faz duas grandes saliências: uma superior, do tamanho de um ovo de galinha, situada ao lado da pirâmide nasal externa, desde a extremidade interna do supercílio até próximo do sulco naso-geniano; outra inferior mais volumosa, distendendo a pele da região geniana, é implantado em toda parede anterior do seio maxilar até a altura dos rebordos alveolares.

Pela apalpação, é indolor, fixo, de consistência mole, como borracha, no lóbulo superior; dura e também indolor, no lóbulo inferior. No lóbulo superior o tegumento externo distendido, apresenta os vasos nitidamente visíveis. Entre os dois lóbulos, ha um sulco divisório correspondente ao nasogeniano. Não ha exoftalmia, nem perturbações do movimento do globo ocular. Conjuntivite catarral, devido a irritação de alguns cílios.

Rinoscopia anterior: Narina esquerda completamente obliterada, pela projeção da parede nasal externa contra o septo; narina direita: septo muito desviado.

Rinoscopia posterior: Obstrução completa da coana esquerda, e nada de anormal na direita.

Exame da boca: O tumor faz saliência no vestíbulo bucal, apagando por completo o sulco gengiva-labial. Pelo toque, é liso e mole, não aderente á mucosa. A abobada palatina apresenta a sua parte média esquerda abaixada do nível normal, e pela apalpação, delimitamos uma arca de destruição óssea, mais ou menos circular, do tamanho de um pequeno tostão.

Exames complementares: Wassermann no sangue: negativo. O liquido tumoral, extraído pela punção, nada revelou de interessante, apenas sangue, como poderemos ver no relatório do analista: "Liquido avermelhado e turvo; depois de centrifugado, de cor amarelo-ouro, com deposito de glóbulos vermelhos. Exame microscópico: glóbulos vermelhos, leucócitos em relação normal; numerosos eosinofilos freqüentemente vacuolizados. Vários de tipo histiocitario vacuolizados. Não se encontram microorganismos.

Exame radiográfico: Feito pelo Dr.Humberto Cezar. "Sombra opaca de tonalidade homogênea, ocupando a zona do maxilar esquerdo. Essa sombra, que apresenta contornos nítidos superiormente, tema contornos largos e "floux" na sua parte inferior.

Para o lado do esqueleto nota-se erosão (sem modificação do tecido ósseo) do terço interno da parede orbitária, havendo comunicação das células etmoidais com o seio maxilar. Recalcamento completo da parede sinonasal è do septo para o lado oposto. Seio maxilar direito de permeabilidade normal. Conclusão: Tumor do maxilar esquerdo, cuja etio-patogenia escapa ao domínio radiológico".

Diagnóstico clinico: Quisto paradentario gigante atipico do maxilar superior ou mucocéle?

Antes da operação



Nesta radiografia nota-se o sombreamento da massa tumoral comprimindo o septo nasal e desviando o nariz para a direita.

OPERAÇÃO:
Anestesia: Tronco-regional pelo método clássico do "pé de galinha", acrescida com a do etmoidal posterior, pela via orbitária, do supra orbitário, pela injeção direta em sua emergência no supercílio, e infiltração da parte superior e interna limítrofe ao tumor, por injeção iniciada na extremidade interna do supercílio direito, seguindo a aresta nasal e terminando a um centímetro da ponta do nariz.

Anestesia: Solução de novocaina á 2 %-80 cc. com solução milesimal de adrenalina - 2 cc.

TECNICA OPERATORIA:

1) Incisão de Dieffenbach-Weber (que como sabemos, começa a 1 cent. abaixo do angulo externo do olho, segue paralelamente o rebordo inferior da orbita até a piramide nasal; daì desce seguindo a linha paralatero nasal, contorna a aza do nariz e termina; seccionando o labio superior na sua parte média).

2) Dissecção do tegumento externo que revestia o tumor, num só retalho quadrangular e seu rebatimento para fora, com exposição ampla da massa tumoral. Esta apresenta-se de consistência fibrosa, como que, revestida por uma cápsula, de cor róseo-esbranquiçada e de aspeto sarcomatoso.

3) Ablação do tumor: Iniciamos a desinserção pelo lóbulo inferior. Para facilitar o seu descolamento posterior, resolvemos seccionar o tumor na sua parte média. Pela incisão saiu um liquido seroso, inodoro, amarelo-escuro, numa quantidade aproximada de 300 cc. Ressecada essa porção tumoral espessa, correspondente á fossa canina, verificamos que o liquido, coletado no seio maxilar, havia-o distendido enormemente, principalmente a parede sino-nasal, que estava recalcada contra o septo. Na parede posterior havia um recesso em direcção ao nasofaringe. A mucosa que revestia o seio era de aspeto normal em quase sua totalidade, apresentando apenas duas pequenas massas tumorais: uma na parede orbitária, outra sobreposta á depressão da abobada palatina. Ambas foram retiradas para exame histo-patológico.

A parte tumoral correspondente ao lóbulo superior era externa, sólida, com pequenas cavidades dentro de sua massa. Tinha um aspecto lardaceo e estava como que aderente por uma cápsula fibrosa, ao nível do sulco naso-geniano, ao outro lóbulo inferior. Os ossos próprios do nariz os dois terços superiores do ramo montante do maxilar superior e a parede anterior do seio maxilar achavam-se destruídos.

4) Curetagem: A mucosa que revestia o seio maxilar foi cuidadosamente curetada em todas as direções. A parede sino-nasal foi ressecada na sua parte anterior, para favorecer a drenagem e lavagem do seio.

5) Hemostasia: Durante a intervenção, principalmente no inicio, a hemorragia foi bem regular, o que nos obrigou a fazer ligaduras dos vasos mais calibrosos.

6) Sutura:O retalho, rebatido em seu primitivo lugar, foi saturado com seda 00. Antes de fecharmos a cavidade, enchemo-la com gaze iodoformada; outra idêntica foi colocada na fossa nasal esquerda, com o fim de manter a parede sino-nasal em sua posição normal. A anestesia foi ótima e o doente não se queixou de dores durante toda a operação. Foram Deitas duas injeções (20 cc. cada) intramusculares de "Coaguleno Ciba", uma antes (1 hora), outra depois da intervenção. O doente ha 8 dias antes, já vinha tomando diariamente 2 grs. de cloreto de cálcio Fontoura.

Exame histo-pathologico: Praticado pelo Prof. Donati: "O tumor constituído por uma rede de cordões epiteliais, emaranhando se em todos os sentidos e envolvendo, ás vezes, tecidos de aspeto mucoso ou limitando cavidades císticas mais ou menos grandes, vasias ou de conteúdo hialino homogêneo, e comi restas de elementos celulares. No meio destes cordões se observa um tecido conjuntivo fibroso, com vasos e zonas de aspeto homogeneo, com escassos elementos celulares. - Isto tudo, observado em conjunto, comi o menor aumento. Com o maior aumento notase que os cordões epiteliais são constituídos em geral, por duas camadas paralelas de células cubicas ou cilindricas. O espaço entre essas duas camadas, é as vezes muito estreito, e outras vezes muito amplo. Neste ultimo caso, é ocupado por um, tecido constituído com abundante substancia intercelular levemente basofila, com células estreladas anastomosadas entre si. A constituição destes cordões lembra a origem da formação do esmalte, tal como se observa no desenvolvimento dos dentes: as duas camadas epiteliais resultantes da invaginação produzida pela papila dentaria, e entre elas, a polpa do esmalte. O estroma, campo disse, é constituído por tecido conjuntivo fibroso, com zonas hialinas; mas ás vezes por tecido osteoide (cimento) neoformado. Este encontra-se imerso no tecido conjuntivo, ou ainda revestido por células epiteliais do esmalte. Não se observa deposito de tecido osteoide ao redor destes elementos, como acontece na ossificação osteoblastica. Estes revestem o osteoide sem par da sua formação, que se verifica ao contrário, por um processo metaplástico do tecido conjuntivo.

O pequeno tumor infra-orbitario, é também formado por elementos do esmalte, constituindo uma rêde de largas malhas, que são as cavidades císticas. O estroma é muito escasso."

Diagnóstico histo-patologico:Adamantinoma.

Seqüência pós-operatória: Três dias após a operação, levantamos o curativo e retiramos as gazes deixadas nas cavidades maxilar e nasal. Leve hemorragia. Lavagem do seio com solução fraca de "Algo". Colocamos nova gaze iodoformada na fossa nasal, com o fim de manter em seu lugar normal, a parede sino-nasal. Retiramos 4 pontos de seda, que tinham supurado. Passado dois dias novo curativo, com a retirada definitiva de gaze nasal e dos pontos restantes. Lavagem do seio e limpeza dos pontos supurados. No fim de 9 dias, a cicatrização era total, com exceção de um ponto que se mantinha aberto no sulco gengivo-labial. Daí em diante e durante um mês, fizemos lavagens cada 2 dias, coam a solução supra indicada.

Durante os 6 primeiros dias após a operação, a temperatura manteve-se oscilante, entre 37 e 38,5.

O "epitelioma adamantino ou adamantinoma" é um tumor que se assemelha, na sua estrutura histológica, ao órgão adamantino embrionário normal.

Localiza-se nos ossos maxilares, na idade média da vida, depois de terminada a dentição. Dá preferência á mandíbula e só raramente é observado no maxilar superior.

Apesar das primeiras observações sobre o adamantinoma datarem de quase um século (Diday, 1838; Nélaton e Guibon, 1847), a literatura mundial não conta hoje mais que uma centena de casos (Bumps).

Quanto aos adamantinomas do maxilar superior, que é o assunto deste nosso trabalho, os casos conhecidos são muito poucos.

Stumpf, em 1910, juntamente, com um caso próprio, relatou 4 outros (Eve, Frech, Hammer e Bluemm). Rahm, em sua tese de 1917, cita além dum caso seu, mais 5 (Albarran., Massin, Bogoljuboff, Wrede e Ipsen). Revendo a literatura, conseguimos encontrar anais 16 casos (Esch 2, Fritsch, Gobinski, Hautant, Jacques, Jaeger, Lécourt, Lévêque, Lukomsky, Mayet, Mohora-Popovici, Pedrescu Rion, Rouget, Vandeput e Weichselbaumer). Somando todos e piais o nosso, chegamos a um total de 28 casos.

Malassez (1885) e seus discipulos Albarran e Chibret, foram os primeiros que estudaram a. origem e estrutura desses tumores.

Malassez mostrou, que além dos dois esboços ecto-e mesodérmico que constituem o foliculo dentario dos dentes de primeira e segunda dentição, existe também um certo numero de brotos epiteliais, que não alcançam um desenvolvimento completo e geralmente se reabsorvem na evolução. Mas nem sempre esse desaparecimento é total, podendo eles persistir no adulto, ao lado da. gengiva ou inclusos no ligamento alveolo-dentário, sob forma de camadas celulares, que Malassez descreveu com o nome de "restos epiteliais paradentarios".

Apesar desta opinião de Malassez ser ainda hoje a dominante, certos autores como Krompecher, Huru', Stumpf, Lukomsky e outros, acreditam que a origem de certos tumores desta especie, provem do epitélio adulto da mucosa bucal.

O "adamantinoma" tem como matriz esses restos epiteliais paradentarios inclusos, despertados num determinado período da vida., por um processo de irritação local, quer traumático (traumatismo do maxilar), quer inflamatório (infecção dentaria etc.).

O seu desenvolvimento é lento; seu volume é variável, desde o de uma noz até o de uma cabeça de recém-nascido (Bricke, Polaillon). Os sinais de inicio se reduzem a dores dentarias ou auriculares, geralmente inconstantes, devido á irritação do trigêmeo. O tumor só é notado quando começa a fazer saliência nas superfícies ósseas, ao nível da apófise alveolar, e de preferência na região dos grandes molares. Quanto á sua localização, é primeiramente central e intra-ósseo; depois, distendendo e reabsorvendo as taboas do maxilar, faz saliência para fora, no rebordo alveolar, em direção ao vestíbulo, levantando o sulco máxilo-gengival e fossa canina, e para dentro, ao nível da abobada palatina. Prosseguindo o seu crescimento, invade o seio maxilar, sem todavia aderir ás suas paredes. Aumentando sempre de volume, vai obliterar a fossa nasal, pela compressão da parede sinusal contra o septo; invade o etmóide, através do meato médio, o soalho da órbita, produzindo exoftalmia, e as vezes chega mesmo a penetrar na cavidade craniana (Brutmps). Quando sua proliferação se faz para o lado da boca, traz distúrbios na deglutição e respiração.

O sistema dentário não fica intacto: os dentes, quando não extraídos anteriormente, amolecem-se nos alvéolos e vão aos poucos sendo expulsos espontaneamente, pelo crescimento progressivo do tumor.

Os tegumentos cutâneo e mucoso permanecem por muito tempo inalterados e conservam um aspeto normal. Só tardiamente a mucosa oral torna-se tensa, atrofia, com desenho dos vasos visíveis, e mesmo ulcerada pela ação mecânica dos dentes da arcada dentaria antagonica. O adamantinoma progride sem produzir adenopatia secundaria, e sem comprometer o estado geral do paciente. Estes dois fatos e mais o seu lento desenvolvimento, falam a favor de sua benignidade. Mas na literatura existem casos que fazem exceção á regra: Krompecher cita um onde havia adamantinoma e sarcoma; Kaufmann observou, numa extirpação incompleta, uma recidiva carcinomatosa.

Excepcionalmente o adamantinoma é encontrado fora do maxilar, representando portanto uma verdadeira raridade o caso de Peet-Lichtenberg, na região epifisária, e o de Fischer, na tíbia.

Segundo a estrutura de sua massa tumoral, o adamantinoma divide-se em sólido e cístico. Mas, em rigor, esta divisão não prevalece, porque na realidade o segundo não é mais que uma variedade evolutiva do primeiro; e muitas vezes, num Posas duas formas reunidas (Fritsch).

A apalpação, a sua consistência é variável: vai da duraelástica á mole com flutuação. As vezes percebe-se uma crepitação pergaminacea, pelo gasto progressivo da cortical óssea.

Ao corte, o tumor é formado de uma massa sólida, irregular, fungosa, de cor acinzentada ou rósea, de aspecto sarcomatoso. As vezes fibroso semelhante ao fibroma uterino. No permeio do tecido sólido, notam-se cavidades císticas, de tamanhos vários, cheias de uma substancia viscosa ou gelatinosa, de cor amarela-pardacenta, oriunda da dissolução dos cordões epiteliais, contendo muitas vezes cristais de colesterina. Ao exame microscópico, a massa tumoral é formada por tecido epitelial circundado por um estruma de tecido conjuntivo intersticial. Esse tecido epitelial se dispõe em cordões ou feixes, que contêm na sua parte superficial, em conexão; com a tecido conjuntivo, uma fileira de células cilíndricas, muito juntas umas das outras. Estas células fazem lembrar a camada epitelial interna da substancia adamantina. Para dentro destas células, uma massa epitelial com disposições múltiplas de células estreladas, que se anastomosam entre si, tal qual as do ósseo seu diagnóstico.

As vezes encontramos nessa massa epitelial, pequenas cavidades císticas, ou por outra, pequenos cistos cm formação.

Diante do que foi exposto, verificamos que o adamantinoma não tem caracteres sintomatológicos especiais, e só com a biopsia prévia e o respectivo exame histo-patologico, chegamos ao seu diagnóstico.

Haja visto o nosso caso, cuja primeira impressão clinica, foi de um tumor maligno; mas, após anamnese e exames complementares, optamos pela sua benignidade, devido á evolução lenta (18 anos), num doente de aspeto sadio, com ausência de adenopatia secundaria, e mais sua constituição cística, revelada pela flutuação ao toque e presença de liquido, pela punção exploradora.

Assim, operamos o doente com diagnóstico de cisto paradentario gigante atípico, sem excluir a probabilidade de um mucocele do seio maxilar. O que nos causava espécie, era a massa tumoral externa implantada ao lado esquerdo da raiz do nariz, cujo diagnóstico ficou dependente do exame histo-patologico posterior.

A sua identificação como "adamantinoma" nos causou surpresa, pois, por ser um tumor muitíssimo raro, não nos ocorreu tal eventualidade.

Diante desse resultado, da historia clínica do doente e da impressão pós-operatória, pensarmos que o nosso caso começou primeiramente com mucocele do seio maxilar, e posteriormente, com as intervenções cirúrgicas praticadas, o núcleo paradentario foi despertado e, deslocado para cima, ao lado externo da parte média do nariz, onde iniciou a sua proliferação, produzindo aquela massa tumoral atípica acima referida.

Nossos agradecimentos ao Dr. Mario Ottoni, que nos auxiliou na operação e ao Dr. Edmundo Vasconcellos, que gentilmente se encarregou da; execução das microfotografias no Laboratório Fotográfico da Faculdade de -Medicina de São Paulo.

Micro-fotografia n.º 1 - Oc. 12 Ob. 8 Através de filtros verdes.
a - cimento,
b - celulas cilindricas do esmalte.
c - celulas estreladas.



Micro-fotografia n.º 2 - Oc. 8 Im. 1/3. Filtros verdes.
a - cimento,
b - celulas cilindricas do esmalte.
c - celulas estreladas.


Micro-fotografia n.º 3 - Oc. 8. Ob. 3. Filtros verdes.
a - cavidades cisticas revestidas de uma camada de celulas cilindricas do esmalte.
c - cordões epiteliais rarefeitos.



Depois de operado

BIBLIOGRAFIA

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23) WREDE - "Diskussionsbemererkung". Münch. med. Wschr. 1922. S. 899.

RESUME

"Sur un cas de adamantinoma du maxillaire supérieur".

Les AA. présentent un cas typique d'epithélioma adamantin ou adamantinoma du maxillaire supérieur. En parcourant Ia littérature, ils n'ont pu retrouver que 27 cas signalés. Il s'agit d'un homme de 39 ans, bien portant, qui présentait depuis 18 ans, une tumefaction de Ia région du maxillaire supérieur ganche, au niveau de Ia I.e mollaire. Pendant 15 ans le malade subit plusieurs ponctions et incisions, qui a ehaque récidive revenait plus grosse. Dernierément, Ia tumeur s'est developée três rapidoment et a acquis le volume d'une grosse mandarine; et aux depens du maxillaire supérieur, elle a penetré dans le sinus, en faisant une forte saillie au niveau du sillon gengivo-labial jusqu'á Ia racine du nez; en bas, a envahi la voûte palatine. La rhinoscopie révelait une obstruction totale de ta fosse nasale gauche, par refoulement en dedans, de Ia paroi sino-nasale. Extérieurement, déviation du nez á droite. Wlassermann = négative. Pas d'adénopathie secondaire.

Opération: Anesthésie tronco-régiorrale: sol. de novocaine á 2 % + adrenaline. Incision de Dieffenbach-Weber. Rélèvement de la joue. Dans Ia fosse canine, tissu d'apparence cicatricielle recouvrant une perte de substance de la paroi antérieure du sinus maxillaire. Dans le sinus, grande poche kystique remplissant la cavité très élargie, sans adhérence avec ses parois, ét contenant environs, 300 grs. de liquide jaunatre. En haut, á la racine du nez, la masse tumorale était saillante, de consistence dure, coloration rosée, et avait envahi le meat moyen et l'ethmoide, en respectant la paroi orbitaire. Cette masse, á Ia coupe, présentait á son intérieur, des petites cavités kystiques. Examen histo-pathologique: adamantinoma typique. En terminant, les AA. font une étude d'ensemble sur Ia étiopaithogenie, symptomatologie, évolution et traitement de cette varieté tumorale.

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(*) Comunicação apresentada a Secção de Oto -Caso de Adamantinoma cístico gigante

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